Abstract
sfondo
Oltre a processi neoplastici, deturpante croniche e malattie distruttive della mandibola sono infrequenti
Caso Presentazione
Riportiamo , forse per la prima volta, la presenza simultanea di due tali condizioni in un paziente, in un caso che sottolinea l'importanza della biopsia ossea per stabilire la diagnosi corretta. Florid cemento-ossea displasia (FCOD) è una malattia cronica, sfigurando condizioni della regione maxillo-facciale. Questa malattia relativamente benigna si osserva soprattutto nelle donne di mezza età di origine africana. actinomicosi cervico è un'infezione rara e progressiva causata da bacilli delle Actinomyces
genere che in genere comporta tessuti molli intraorali, ma può anche comportare l'osso. La diagnosi accurata di actinomicosi è fondamentale per il successo del trattamento. Una diagnosi di osteomielite causata da Actinomyces
batteri è stata diagnosticata mediante biopsia ossea in una di 53 anni donna afro-americana con una lunga storia di FCOD dopo che lei ha presentato con una nuova ulcera drenante sovrastante la mandibola.
Conclusioni
I medici dovrebbero essere consapevoli della possibilità di actinomicosi derivanti nella cornice di FCOD, e l'importanza della biopsia e culture ossa per giungere a una diagnosi definitiva e tempestiva.
materiale supplementare elettronica
la versione online di questo articolo ( doi:. 10 1186 /1472-6831-11-21) contiene materiale supplementare, che è disponibile per gli utenti autorizzati
Sfondo
actinomicosi è un'infezione lentamente progressiva causata da filamentosa, gram-positivi, anaerobi. (o anaerobico facoltativo) bacilli dei Actinomyces
genere [1]. Tali infezioni sono caratterizzate da infiammazione suppurativa e granulomatosa con ascessi, fibrosi dei tessuti, e la presenza di fistole drenanti o fistole [2]. Actinomicosi di solito si diffonde in modo contiguo, ignorando gli aerei dei tessuti, e l'estrusione carichi di batteri "granuli di zolfo" dalla eruzione fistole [3]. infezioni cervico sono la manifestazione più comune di actinomicosi, anche se questo è generalmente limitata ai tessuti molli, senza la diffusione di coinvolgere vicina osso [1, 2]. Un'origine odontogena è tipico per actinomicosi cervico, che si evolve come una malattia cronica (o subacuta) molli gonfiore dei tessuti della regione sottomandibolare o paramandibular [3].
La diagnosi di actinomicosi è facilmente perso perché imita i problemi più comuni come neoplasia [4]. Inoltre, attinomiceti sono molto sensibili a molti antibiotici comuni, quindi anche un numero relativamente basso di dosi possono rendere culture negativa [5]. Tuttavia, è importante per fare la diagnosi perché actinomicosi può essere deturpante o addirittura fatali, se le strutture vitali (come ad esempio le principali arterie e vie respiratorie) sono coinvolti [5]. E mentre la terapia antimicrobica è efficace contro i attinomiceti, la durata del trattamento è notevolmente lunghi (6-12 mesi) [3]. Così, le sfide diagnostiche e terapeutiche di actinomicosi sottolineano la necessità di una migliore comprensione dei fattori di rischio per l'infezione e nuove informazioni su circostanze cliniche associate a questa condizione.
Florid cemento-ossea displasia (FCOD) è una malattia con più bilaterale e spesso le lesioni simmetricamente estese in tutta la regione maxillo-facciale (prevalentemente nella mandibola) dimostrando una predilezione per le donne afro-americane di mezza età [6, 7]. Le lesioni sono spesso asintomatiche e indolente in natura e possono presentare i risultati come incidentali sulle radiografie [6, 8]. Di tanto in tanto i pazienti presentano dolore sordo o il drenaggio da una presa di estrazione prima, o da una irritazione cronica sotto una base della protesi, mentre alcuni appaiono di rado con l'espansione dell'osso nativo [9, 10]. Radiograficamente, le lesioni presentano un radiotrasparente mista e radiopaco aspetto "ovatta" con bordi mal definiti con densamente sclerotiche masse di forma irregolare. Anche se possono occasionalmente sembrare molto simile in apparenza a displasia fibrosa, vi è spesso una componente sclerotico distinta con radiotrasparenza [6, 10, 11] circostante.
Istopatologico, le lesioni della FCOD dimostrano osso lamellare maturo di essere sostituito con tessuto osseo ispessita con curvilineo ramificazione trabecole ossee, e le masse distinte che assomigliano da vicino resti dentali come cemento [7, 9]. C'è un alto preponderanza di tessuto fibroso e osteoclasti ma raramente infiammazione meno risultati contaminazione secondari [7, 9]. L'infiammazione cronica e infezioni possono sviluppare all'interno del displastica tessuto densamente mineralizzato, che possiede un apporto di sangue meno robusto, ottenendo in tal modo la formazione di sequestro [6, 8]. Data una preponderanza di infiammazione patologia, alcuni autori in passato sono erroneamente caratterizzato lesioni come diffusa osteite sclerosante o diffusa cronica sclerosante osteomielite (CDSO) [9, 12-17]. Questa caratterizzazione non è corretta, come le lesioni multifocali bilaterali di FCOD rappresentano una distinta spettro patologico diffuso nonostante aree occasionali di infiammazione, mentre le lesioni CDSO sono unilaterali e spesso contenuti all'interno della mandibola con l'infiammazione universale [8].
Qui riportiamo, forse per la prima volta, la prima associazione tra questi due croniche, sfigurando le malattie, in un paziente che ha presentato con osteomielite mandibolare causata da Actinomyces
nella cornice di FCOD sottostante. Noi ipotizziamo che l'infezione è stata avviata quando i batteri contaminati una ulcerazione protesi legati dei tessuti molli sovrastanti la zona interessata. I medici dovrebbero essere consapevoli della patogenesi di actinomicosi e l'importanza della biopsia ossea e della cultura nel fare una diagnosi tempestiva.
Presentazione Caso
A 53 anni, edentula, donna afro-americana con FCOD di lunga data ha presentato al suo dentista con 1 storia mese di gonfiore, dolore e secrezione purulenta coinvolge la regione della mandibola inferiore sinistro. Il drenaggio è stato descritto come bianco, di spessore, e maleodoranti. Le radiografie hanno rivelato multifocale ossea diffusa cambia coerente con FCOD e un nuovo radiotrasparenza nell'osso della mandibola sottostante tessuti molli gonfi e drenanti. E 'stata trattata con una clorexidina gluconato risciacquo orale e un corso di due settimane di levofloxacina per via orale, ma non è migliorata. Una biopsia eseguita circa due mesi dopo l'insorgenza dei sintomi rivelato ossa morti, ma nessuna diagnosi specifica. Due mesi dopo la biopsia il paziente ha notato quello che sembrava essere un frammento osseo eruzione dalla stessa ulcera pus drenante. L'ulcerazione e drenaggio continuato e sette mesi dopo l'insorgenza dei sintomi del paziente è stato presentato al nostro istituto per un ulteriore trattamento. Ha negato febbre, brividi, sudorazione notturna o altri sintomi costituzionali. La sua storia dentale è stata significativa per FCOD, una condizione condivisa con la madre. La diagnosi di FCOD è stato istituito venticinque anni prima della sua presentazione alla University of Michigan con la biopsia coincidente con l'estrazione dei denti rimanenti. Le sue protesi presenti sono stati più di 10 anni. La sua storia medica è stata significativa per la sclerosi multipla trattati con interferone 1β e un disturbo tromboembolica venosa gestito con warfarin orale.
All'esame obiettivo è stato rimosso mal-montaggio protesi mandibolare del paziente e dei tessuti alveolari rivelato lieve gonfiore lungo il bordo anteriore del ramus con una superficie di osso esposto misura circa 1 cm lungo la cresta obliqua esterna lateralmente. C'era molli edema dei tessuti e la congestione in questo settore. Il suo collo era altrimenti elastica senza linfoadenopatia. Non aveva altre lesioni orali. radiografie panoramiche rivelato lesioni bilaterali coerenti con FCOD che coinvolge sia la mascella e mandibola (Figura 1A). Una tomografia maxillo-facciale computerizzata (TC) midface rivelato, e reperti mandibolari coerenti con FCOD (figure 1B e 1C). Sulla sinistra del paziente, c'era sequestro osseo all'interno di una capsula radiotrasparente al margine anteriore del ramo ascendente (figure 1B e 1C). Figura 1 radiografica prova di Actinomyces osteomielite complicare florida displasia cemento-ossea (FCOD). (A) Radiografia panoramica dimostrando radiotrasparente misto e lesioni radiopachi nella mandibola con aspetto "ovatta". Le lesioni sono ben delimitate con un anello radiotrasparente nei quattro quadranti anche se sono più sottili nella mascella (B) assiale CT scan immagine che mostra ipertrofica, le modifiche sclerotiche ed eterogenei di FCOD all'interno della mandibola (freccia aperta). Vi è una grande lesione litica nel corpo della mandibola sinistro con perdita di osso nella sua parte laterale e sclerosi centrale coerente con infezione (freccia piena). (C) 3-dimensionale immagine CT dei cambiamenti ossei generalizzate con l'espansione di mascella e mandibola coerente con FCOD (freccia aperta, corrispondenti ad stessa posizione nel pannello A). C'è erosione focale della mandibola sinistra nell'area di Actinomyces
infezione (freccia piena). Le immagini TC sono state riformattato con software di imaging OsiriX (OsiriX Foundation).
causa della preoccupazione per l'infezione cronica, il paziente è stato sottoposto sbrigliamento con la biopsia e culture del malato ramo mandibolare sinistra osso. I tessuti molli ulcerate sono stati riparati con un semplice lembo avanzamento. Sono stati osservati purulence e osso necrotico durante questa procedura. L'esame istopatologico del tessuto osseo biopsia ha rivelato trabecole irregolari e le goccioline cementum bosselated in uno stroma fibroso, tipico di displasia cemento-ossea (Figura 2A). sono stati osservati anche cambiamenti coerenti con osteomielite (Figura 2B). Un tessuto Brown-Hopps colorazione di Gram rivelato abbondanti organismi filamentosi gram-positivi in linea con Actinomyces
(Figura 2C), che ha anche macchiato positivamente con GMS argento macchia (Figura 2D). culture operative produssero numerosi (in quantità) Actinomyces
specie (non ulteriormente identificati al livello di specie) insieme con una miscela di batteri anaerobi orali (tabella 1). Coagulasi negativi Staphylococcus
era l'unico batterio aerobico isolato dalla biopsia ossea. Le culture di batteri dell'acido veloci, funghi e Nocardia
sono risultati negativi. Figura 2 cambiamenti istopatologici di Actinomyces osteomielite complicazione florida displasia cemento-ossea (FCOD). (A) asportato osso mandibolare rivelato FCOD con le goccioline irregolari cementum e forme arrotondate in uno stroma fibrovascolare (ematossilina e eosina (H & amp; E), ingrandimento 200 ×). (B) infiltrato neutrofila (punte di freccia), con adiacente osso necrotico (frecce) (H & amp; E, ingrandimento 400 ×). organismi filamentosi (C) Gram-positivi nello spazio osseo (punte di freccia) (Brown-Hopps della macchia). (D) Le colonie di organismi filamentosi in osseo (GMS).
Tabella 1 I batteri in coltura da biopsia mandibolare
batteri aerobici
batteri anaerobici
coagulasi negativi Staphylococcus
Numerosi Actinomyces spp
.
Lactobacillus spp
.
|
α-emolitico streptococco
|
Leptotrichia buccalis
|
Capnocytophaga spp
.
|
Prevotella
spp.
Il paziente è stato inizialmente trattato per una settimana con amoxicillina per via orale in combinazione con l'acido clavulinic 875 mg due volte al giorno. Tuttavia, a causa della natura complessa polimicrobica dell'infezione, compreso coinvolgimento osseo, la terapia è stata cambiata all'ertapenem endovenosa un grammo al giorno e il paziente è stato trattato per otto settimane. Un ulteriore 10 mesi di terapia orale sono stati istituiti con amoxicillina /acido clavulanico 875 mg due volte al giorno. Il paziente ha risposto bene al trattamento antimicrobico con la completa guarigione della sua sede operativa, e fino ad oggi nega qualsiasi ulteriore dolore, gonfiore o drenaggio.
Questo caso recente dimostra un'associazione tra due condizioni croniche, distruttive e deturpanti della mandibola, FCOD e Actinomyces
osteomielite. Si sottolinea anche l'utilità di eseguire biopsie con appropriate culture aerobici e anaerobici per stabilire una diagnosi in casi complicati come questo. Inizialmente il nostro paziente è ritenuto di essere affetti solo da una progressione del suo FCOD accoppiato con ulcere causate dalle sue protesi mal-montaggio. Ciò ha portato ad un ritardo nella sua diagnosi. Tuttavia, l'eruzione di liquido purulento dalla ulcera e l'eventuale dimostrazione radiografica di un anello radiolucent allargata circostante più mal definiti lesionale tessuto /sequestro suggerito che una osteomielite sovrapposto era presente. Mentre radiografie non hanno mostrato un progressivo osteolisi dell'osso, come ci si poteva aspettare osteomielite tipico, la diagnosi è stata confermata istopatologico. Ipotizziamo che il nostro paziente ha sviluppato Actinomyces
osteomielite dopo l'ulcerazione mandibolare.
Actinomicosi della testa e del collo è un'infezione indolente che presenta in genere come un rigonfiamento dei tessuti molli, di massa, ascessi, o ulcerazione della regione orale-cervicale [1]. "Lumpy mascella" è causato quando un actinomycete residente della bocca (o altro sito della mucosa) invade i tessuti sottostanti attraverso una perdita di integrità della mucosa [1]. La regione più comune per le lesioni al verificarsi è l'area perimandibular, ma il coinvolgimento dell'osso è rara [1]. colture anaerobiche sono necessarie per isolare il batterio da campioni patologici, ma significa coltura-indipendenti per stabilire la presenza di questi batteri, come la PCR, sono sempre più utilizzati [18]. colorazione di Gram sono più sensibili di culture, forse a causa di una mancanza di rigoroso trattamento anaerobico o precedente uso di antibiotici può rendere le culture negativo [1]. Nei casi di infezioni perimandibular, attinomiceti sono spesso presenti nel contesto di molteplici altre specie di batteri [1]. Anche se non è sempre noto quanto gli altri batteri stanno partecipando alla patogenesi delle infezioni, la terapia antimicrobica è generalmente abbastanza ampia per coprire questi microbi. Anche se la biopsia ha dimostrato chiaramente actinomicosi invasiva, la nostra paziente aveva maleodoranti, secrezione purulenta dalla sua mandibola, suggerendo che anaerobi o batteri piogeni Erano presenti anche, che è stata confermata dalla cultura (tabella 1). E 'probabile che la sua infezione è stato guidato da questa collezione polimicrobica di agenti patogeni e non era semplicemente dovuta al solo actinomicosi.
Come evidenziato nel caso di specie, il trattamento di actinomicosi cervico richiede attenzione ad altri agenti patogeni identificati, dal momento che queste infezioni possono essere polimicrobica [3]. Tuttavia, in molti casi co-agenti patogeni (come batteri anaerobi orali) sono sensibili agli agenti targeting actinomycete. Nei casi in cui Actinomyces
è l'unico agente patogeno identificato poi terapia mirata è giustificata. Fortunatamente, attinomiceti rimangono squisitamente sensibili ai farmaci beta-lattamici e la penicillina G per via endovenosa rimane un agente di prima linea [3]. Per i pazienti con intolleranza ai beta-lattamici agenti, agenti tetracicline possono essere sostituiti [2, 3]. Come illustrato in una recente rassegna [2], parenterale di penicillina G, 10 a 20 milioni di unità al giorno suddivisi ogni 6 ore per 4 a 6 settimane può essere utilizzato per casi complicati, seguita da penicillina orale V, 2 a 4 g /d diviso quattro volte al giorno per 6 a 12 mesi per prevenire le ricadute [3]. La durata massima del trattamento dipende dalla risposta clinica e patologica [2]. Un certo numero di alternative alla penicillina sono disponibili e comprendono macrolidi, tetracicline, clindamicina, e gli agenti carbapenemici [2]. È importante sottolineare che molti antimicrobici comunemente utilizzati non sono attivi contro Actinomyces
specie e questi includono metronidazolo, aminoglicosidi, aztreonam, trimetoprim-sulfametossazolo, penicilline resistenti penicillinasi (ad esempio, nafcillina e oxacillina) e cefalexina [2, 3]. Nella fattispecie ertapenem è stato utilizzato per la terapia parenterale a causa della natura polimicrobica del osteomielite e la comodità di somministrazione giornaliera.
È interessante che il nostro paziente actinomycosis sviluppato durante un agente immunomodulatore, interferone 1β, che è stato usato per curare la sua sclerosi multipla. Siamo stati in grado di identificare i precedenti rapporti di osteomielite associati con questo farmaco. complicanze infettive di 1β interferone sono rari [19]. Anche se neutropenia può essere una complicanza della terapia, il nostro paziente non ha avuto alcun record di questo durante la terapia (dati non riportati).
FCOD è una lesione benigna che può essere deturpante e portare alla perdita dei denti, fratture della mandibola, e cronica infezioni. Sebbene l'eziologia e la patogenesi della FCOD sono sconosciute, la malattia rappresenta un disturbo nel metabolismo osseo, dove osso normale viene sostituito da una matrice di tessuto connettivo che si sviluppa gradualmente il tessuto cemento-ossea [20]. Come nel nostro paziente, la malattia è più comune nelle persone di origine africana e può essere familiare [21]. FCOD è di solito diagnosticata attraverso riscontri accidentali sulla valutazione radiografica di routine e la biopsia spesso evitato per evitare il rischio di infezione cronica, ferite non-guarigione. Le lesioni sono caratteristici di un coinvolgimento bilaterale diffusa del mascellare e ossa mandibolari. valutazione patologica è spesso libero di infiammazione, tuttavia superinfezione può verificarsi e progressi osteomielite causa l'afflusso di sangue limitata dell'osso denso [6, 8, 10]. estrazioni traumatiche e ulcere da pressione causati da protesi mal raccordo può causare l'esposizione ossea che è suscettibile di infiammazione e infezione di vari organismi. Prima della caratterizzazione di FCOD da Melrose nel 1976 [9] erano ritenuti queste lesioni per rappresentare CDSO [12-17]. Grazie alla anatomia displastica delle lesioni, intervento chirurgico è spesso necessario per il trattamento delle infezioni croniche combinati con terapia prolungata antibiotica [8, 10, 11].
Come osservato in questo caso clinico, FCOD è caratterizzato da stroma fibrovascular con modello "ginger-root" di irregolare trabecole curvilinea, così come gocce di cemento ( "cementicles"), che si fondono per formare strutture bosselated [22-24]. Coesistenza cisti ossee con fodera fibrovascolare può anche essere presente [22, 23], anche se questi non sono stati osservati nel caso di specie. lesioni in fase iniziale di FCOD mostrano meno trabecole e più prominente stroma fibrovascolare, spesso con emorragia [22]. Nel caso qui presentato, questi risultati tipici della FCOD sono stati visti in combinazione con le caratteristiche chiave di Actinomyces
osteomielite, compresi gli organismi filamentosi gram-positivi, infiammazione acuta, e l'osso necrotico [25, 26].
Conclusioni
in sintesi, vi presentiamo una associazione complicato di due malattie non comuni e distruttivi di ossa, FCOD e actinomicosi. Il FCOD esistente forse ha contribuito ad un ritardo nello stabilire la diagnosi di actinomicosi perché i deformanti e distruttive modifiche alla mandibola prodotta dall'infezione sono stati assunti a causa di progredire FCOD. Gli operatori sanitari devono essere consapevoli che actinomicosi può essere un patogeno opportunista della mandibola in grado di stabilire che deforma e infezioni gravi quando si verifica una rottura dell'integrità della mucosa orale. culture corretta eseguite in condizioni anaerobiche sono la gestione utile e antimicrobica dovrebbe prendere in considerazione la natura frequente polimicrobica di queste infezioni.
informato consenso
Dopo l'approvazione da parte del Institutional Review Board della University of Michigan Health System, il consenso informato scritto è stato ottenuto dal paziente per la pubblicazione di questo caso clinico e le immagini di accompagnamento. Una copia del consenso scritto è disponibile per la revisione da parte Editor-in-Chief di questa rivista
Abbreviazioni
FCOD:..
Florida displasia cemento-ossea
Dichiarazione
autori fascicoli presentati originali per
di seguito sono riportati i link ai degli autori fascicoli presentati originali per immagini. 'file originale per la figura 1 12903_2011_189_MOESM2_ESM.tiff Autori 12903_2011_189_MOESM1_ESM.tiff autori file originale per gli interessi figura 2 Competere
Gli autori dichiarano di non avere interessi in gioco.
contributi degli autori
Tutti gli autori hanno letto e approvato la manoscritto finale. MHS ha fornito assistenza clinica per il paziente e ha scritto il manoscritto. PWH fornito consulenza nell'interpretazione di biopsie di tessuti e assistito nella scrittura del manoscritto. DWN e BL hanno condotto studi di laboratorio delle colture batteriche isolate dal paziente e fornite le competenze sulla microbiologia del Actinomyces
. SPE ha fornito assistenza clinica per il paziente e ha contribuito alla stesura del manoscritto. DMA ha fornito assistenza clinica per il paziente, ha coordinato tutti gli aspetti di questa relazione, e scrisse il manoscritto.
| 